Эхинококковое поражение шейно-грудного отдела позвоночника у беременной: клинический случай и обзор литературы

Полный текст

Введение

Эхинококкоз человека — хроническое зоонозное паразитарное заболевание, вызываемое ленточными червями рода Echinococcus и протекающее с преимущественным вовлечением печени или легких [1, 2]. В общей структуре заболевания костные поражения составляют 0,2–1,0%, в то время как инвазия в позвоночник среди них достигает 45% [3, 4, 5]. Наиболее частыми вариантами вертебрального поражения являются кистозный (возбудитель — E. granulosus) и альвеолярный (возбудитель — E. multilocularis) [6, 7]. Среди отделов позвоночника чаще всего поражается грудной (45–50%), реже вовлекаются пояснично-крестцовый (25–32%) и поясничный отделы (до 15%) [8].

Механизм распространения паразита в организме человека сводится к миграции онкосфер по прямым венозным анастомозам воротной вены и сегментарных вен тел позвонков [9]. По мере развития гидатидной кисты, бессимптомный период существования которой может достигать нескольких лет, происходят литическое разрушение костной ткани позвонка, распространение кисты в позвоночный канал и окружающие паравертебральные ткани [10]. Твердая мозговая оболочка остается интактной, а в развитии неврологического дефицита решающую роль играют компрессионно-ишемические изменения спинного мозга [11].

Тактика лечения эхинококкоза позвоночника базируется на ведущем клиническом синдроме: заболевание редко протекает с развитием изолированного поражения тела позвонка, зачастую развиваются вертебральная нестабильность и неврологический дефицит. Методики изолированной пункции, аспирации и локального введения противопаразитарных препаратов (PAI — puncture, aspiration, injection и PAIR — aspiration, injection, re-aspiration), доказавшие свою эффективность в лечении эхинококкоза печени, при вертебральных поражениях оказались неэффективны [12].

Анализ данных литературы свидетельствует об ограниченном числе публикаций по эхинококковым поражениям позвоночника, тем более о манифестации заболевания во время беременности, что позволяет представить наш собственный опыт.

Цель публикации — представить результаты этапного хирургического лечения эхинококкового поражения шейно-грудного отдела позвоночника у беременной женщины, осложненного формированием углового постламинэктомического кифоза.

Клинический случай

Пациентка 27 лет была госпитализирована в клинику СПб НИИФ в октябре 2020 г. с диагнозом: эхинококкоз Th1-2 позвонков, состояние после декомпрессивной ляминэктомии от 01.2019. Осложнения: угловой постляминэктомический кифоз шейно-грудного отдела позвоночника, нижний парапарез типа D по Frankel.

Из анамнеза известно, что жалобы на вертеброгенный болевой синдром в грудном отделе позвоночника пациентка отмечала с 2016 г., лечилась консервативно самостоятельно, принимая НПВП, с положительным терапевтическим эффектом. В декабре 2018 г., находясь на 28-й нед. беременности, отметила рецидив вертеброгенного болевого синдрома в грудном отделе интенсивностью до 8 баллов по ВАШ и слабость в нижних конечностях. В течение следующих двух недель явления нижнего парапареза прогрессировали, после чего пациентка была госпитализирована в роддом по месту жительства. Спустя 3 дня с момента госпитализации развилась нижняя параплегия с нарушением функции тазовых органов (НФТО).

Выполнена МРТ позвоночника, на которой выявлены поражение тела Th2 с распространением мягкотканного кистозного компонента превертебрально, паравертебрально и эпидурально, компрессия спинного мозга на уровне Th1-3. На следующий день пациентка была переведена в Областной перинатальный центр, где на 34-й нед. беременности выполнено кесарево сечение. Ребенок родился живым, вес при рождении — 2620 г, рост — 49 см.

Проведен врачебный консилиум, установлен клинический диагноз: опухолевое поражение Th2 с распространением в эпидуральное пространство на уровне С7-Th3, нижняя параплегия с НФТО. Пациентке показано неотложное декомпрессивное вмешательство. На третьи сутки с момента развития нижней параплегии с НФТО выполнена ламинэктомия Th1-3, удаление кистозных образований из эпидурального пространства. Послеоперационный период протекал без особенностей, в неврологическом статусе отмечена положительная динамика с частичным восстановлением функции нижних конечностей до парапареза типа D по Frankel и полным восстановлением ФТО. Гистологическое заключение операционного материала — эхинококк.

На момент поступления в клинику СПб НИИФ больная предъявляла жалобы на вертеброгенный болевой синдром в шейно-грудном отделе до 7 баллов по ВАШ с иррадиацией в правую верхнюю конечность, слабость в нижних конечностях. В неврологическом статусе — нижний парапарез типа D по Frankel. Снижение качества жизни, оцененное по опроснику Oswestry Disability index (ODI), соответствовало 64%.

При лучевом обследовании (МСКТ, МРТ) выявлены тотальная деструкция тела Th1; пре- и паравертебральные, эпидуральные кистозные образования, постляминэктомический шейно-грудной кифоз позвоночника 56° по Cobb. Характер деструктивных изменений и кистозных образований расценен как рецидив эхинококкоза позвоночника (рис. 1, 2).

 

Рис. 1. КТ позвоночника на момент поступления: а — сагиттальный срез: деструкция тел Th1-2, угловая кифотическая деформация 56° по Cobb; b, c — аксиальные срезы: паравертебральный кистозный компонент с преимущественным распространением справа, протяженный постляминэктомический дефект С7-Th4

Fig. 1. CT images at the time of admission: a — sagittal view: Th1-2 destruction, angular cervico-thoracic kyphosis 56° Cobb; b, c — axial view: paravertebral cyst, mainly located in the right paravertebral side, postlaminectomy defect С7-Th4

 

Рис. 2. МРТ позвоночника на момент поступления: а — сагиттальный срез: превертебральный и эпидуральный мягкотканные компоненты, признаки компрессионной миелопатии на уровне Th1-3; b, c — аксиальные срезы: поликистозное паравертебральное образование неоднородной интенсивности с плотными включениями

Fig. 2. MRI images at the time of hospital admission: a — sagittal view: paravertebral and epidural cystic components, compression myelopathy Th1-3 level; b, c — axial view: polycystic component with heterogeneous structure

 

Общесоматическое состояние пациентки средней тяжести. В качестве системной противомикробной терапии до госпитализации получала альбендазол в дозировке 400 мг в сутки. Титр IgG по результатам иммуноферментного анализа 1:800.

Учитывая наличие хронического вертеброгенного болевого синдрома, неврологического дефицита и угловой кифотической деформации позвоночника, определены показания к хирургическому вмешательству.

Первым этапом проведена задняя инструментальная фиксация позвоночника: установлены винты металлоконструкции в боковые массы позвонков C5, С6 и в тела C7, Th3-5 транспедикулярно. В условиях установленного опорного стержня с левой стороны проведена правосторонняя костотрансверсэктомия 1–3-х ребер (рис. 3).

 

Рис. 3. Правосторонняя костотрансверсэктомия 1–3-х ребер: а — постляминэктомический рубец C7-Th4; b — смонтированный стержень металлоконструкции с контралатеральной стороны; c — резецируемый отрезок 2-го ребра

Fig. 3. Right side costotransverseectomy of 1–3^rd ribs: a — postlaminectomy scar C7-Th4; b — left-side posterior instrumentation completed; c — vertertebral-end third rib resection

 

Эстраплеврально скелетирована передне-боковая поверхность позвонков С7-Th2 с выходом на капсулу кисты. Окружающие ткани отграничены салфетками, смоченными 2% раствором формалина. В стенке кисты сформировано «окно», через которое аспиратором эвакуированы гидатидная жидкость и протосколексы (рис. 4).

 

Рис. 4. Аспирация содержимого кисты

Fig. 4. Hydatid cyst aspiration

 

После аспирации содержимого кисты была иссечена хитиновая капсула с частичной резекцией участка париетальной плевры, интимно спаянной с нижним полюсом капсулы. Остатки тела Th2 позвонка резецированы с использованием остеотомов, кусачек Керрисона и боковых ложек с удалением остаточных кист из переднего эпидурального пространства на уровне Th1-2. На финальном этапе опорные винты задней металлоконструкции сочленены двумя стержнями, в правый гемиторакс установлен дренаж активной аспирации. Послеоперационный период протекал без особенностей, рана зажила первичным натяжением, плевральный дренаж удален на 3-и сутки.

В ходе первой операции мы заведомо отказались от выполнения переднего спондилодеза из заднего доступа в связи с необходимостью пересечения спинномозговых корешков для установки титановой блок-решетки, что могло привести в послеоперационном периоде к развитию двигательного дефицита.

Через 10 дней после первой операции выполнен второй этап хирургического лечения в объеме передней реконструкции сегмента Th1-3 титановой блок-решеткой с фрагментами аутотрансплантата (гребень подвздошной кости) и удаления остаточной левосторонней паравертебральной эхинококковой кисты. Операция выполнена из левостороннего доступа по Smith – Robinson. На этапе скелетирования передних отделов тел позвонков C7-Th2 отмечены рубцово-спаечные изменения заглоточного пространства, а также округлое паравертебральное образование с плотной капсулой на уровне Th1-2 слева. После отграничения окружающих тканей салфетками, смоченными 2% раствором формалина, выполнены пункция и аспирация кисты с последующим иссечением капсулы. Затем с помощью высокоскоростного костного бура и кусачек Керрисона проведены корпэктомия Th1-2, передняя декомпрессия позвоночного канала и передний спондилодез титановой блок-решеткой с аутокостью Th1-3. Рана ушита с оставлением дренажа активной аспирации.

Пациентка вертикализирована на 3-и сутки после второй операции, дренаж удален на 2-е сутки. Общий период стационарного лечения составил 24 дня. В неврологическом статусе на момент выписки отмечен полный регресс моторных нарушений с восстановлением функции нижних конечностей до типа E по шкале Frankel. Результаты контрольной МСКТ представлены на рисунке 5.

 

Рис. 5. МСКТ на момент выписки из стационара: а — сагиттальный срез: положение титановой блок-решетки и транспедикулярных винтов корректное, угловая кифотическая деформация устранена; b — фронтальный срез: расправлена верхняя доля правого легкого, на месте эхинококковой кисты визуализируется пострезекционная полость; c — 3D-реконструкция: резецированы позвоночные отрезки 1–2-го ребер справа, титановая блок-решетка адаптирована в сформированном костном ложе Th1-3

Fig. 5. CT images at the time of hospital discharge: a — sagittal view: anterior fusion by titanium mesh-cage with autologous bone graft and posterior screw fixation, correct implant position with angular kyphosis correction; b — frontal view: upper right lung lobe aerated, post-cystic resection cavity; c — 3D scan: right side 1–2^nd rib costotransverseectomy, anterior Th1-3 fusion by titanium mesh-cage

 

Отдаленный результат прослежен на протяжении 12 мес. В послеоперационном периоде пациентка по месту жительства проходила этапные курсы консервативной противопаразитарной терапии (альбендазол). Контрольная МСКТ свидетельствует об отсутствии рецидива эхинококкового процесса и формировании блока Th1-3 с сохранением достигнутой коррекции сагиттального профиля шейно-грудного отдела позвоночника (рис. 6). Результат по опроснику ODI — 13%. По результатам гистологического исследования операционного материала верифицирован эхинококкоз.

 

Рис. 6. МСКТ через 12 мес. после операции: отсутствие рецидива эхинококкового процесса и формирование блока Th1-3 с сохранением достигнутой коррекции сагиттального профиля шейно-грудного отдела позвоночника: а — сагиттальный срез; b — аксиальный срез; c — фронтальный срез

Fig. 6. CT images 12 month post-op: no signs of hydatid disease recurrence, anterior fusion formation Th1-3 with sagittal cervico-thoracic balance correction: a — sagittal view; b — axial view; c — frontal view

 

Обсуждение

Диагностика эхинококкового поражения позвоночника затруднительна. При изучении анамнеза заболевания необходимо учитывать факт проживания в местах распространения эхинококка, наличие контактов с собаками, длительное течение заболевания. В представленном клиническом случае при оценке анамнеза отмечены все указанные факторы: пациентка проживает в эндемичном районе [13], ведет хозяйство, отмечает постоянные контакты с собаками, длительность терапевтической паузы составила 3 года. При этом обращает на себя внимание манифестация клинических симптомов заболевания в период беременности пациентки, что может быть связано с перестройкой иммунной системы, снижением защитных свойств организма, что способствовало прогрессированию размера эхинококковых кист и литической деструкции тела Th2 позвонка [14].

Оценивая тактику первичного хирургического лечения, следует отметить скорость маршрутизации больной в перинатальный центр для родоразрешения по неотложным показаниям (1-й день от момента поступления в роддом по месту жительства) и дальнейшую транспортировку в нейрохирургическое отделение для проведения декомпрессивной ляминэктомии (72 ч. от момента развития нижней параплегии с НФТО). Однако отсутствие задней инструментальной фиксации в ходе первичной декомпрессивной трехуровневой ляминэктомии привело к нестабильности задней колонны позвоночника и дальнейшему кифозированию шейно-грудного отдела. Важным остается факт длительной (1 г. 10 мес.) терапевтической паузы от момента декомпрессивного вмешательства до проведения реконструктивной операции, несмотря на сохраняющийся неврологический дефицит у пациентки.

Для систематизации существующих данных по вопросам хирургического лечения эхинококкоза позвоночника проведен поиск публикаций в PubMed, Google Scholar, eLIBRARY по ключевым словам и словосочетаниям: “spinal echinococcus”, “spinal hydatid cyst disease”, “эхинококкоз позвоночника”. Глубина поиска — с 2000 по 2021 г. Включение публикаций в анализ проведено по следующим критериям: 1) пациенты, оперированные по поводу эхинококкоза позвоночника; 2) катамнез, прослеженный в сроки 12 мес. и более. Итоговому анализу подвергли 12 публикаций, в общей сложности суммирующие 104 наблюдения хирургического лечения эхинококкоза позвоночника. Пять публикаций являются описаниями отдельных клинических случаев, остальные — клиническим сериями, включающими от 4 до 36 наблюдений.

В отобранных работах проанализирововали следующие параметры: тактику хирургического лечения, частоту осложнений и рецидива основного заболевания.

Среди опубликованных наблюдений чаще в патологический процесс вовлекался грудной (53%), реже поясничный (20%), пояснично-крестцовый (9%), крестцовый (8,6%) и грудо-поясничный (5%) отделы, в единичных наблюдениях — шейный и шейно-грудной.

Объем хирургического вмешательства в большинстве случаев (43%) заключался в ляминэктомии с последующей цистэктомией, при этом в данной группе пациентов отмечается наибольшая частота рецидивов и нестабильности позвоночника в отдаленном периоде [9, 15, 16, 17, 18]. Сочетание эхинококкэктомии из ляминэктомического доступа с задней инструментальной фиксацией снижает риск развития нестабильности позвоночника, однако сопряжено с большим процентом развития инфекций области хирургического вмешательства (ИОХВ) [3, 19].

Наилучшие результаты в отношении локального контроля рецидива демонстрирует реконструкция 360°, включающая как цистэктомию, так и корпэктомию вовлеченных в патологический процесс тел позвонков [5, 17, 22]. Данные из отобранных публикаций представлены в таблице 1.

 

Таблица 1

Результаты лечения эхинококкоза позвоночника по данным публикаций

Авторы, год	Кол-во пациентов	Локализация	Вариант операции	Отдаленный период
Schnepper G.D. et al., 2004 [15]	1	Th1	Ляминэктомия + цистэктомия (первичная операция) Трансторакальная резекция Th5-6	Рецидив 4 года post-op (после первичной операции)
Prabhakar M.M. et al., 2005 [16]	4	Th2, L1, L/S1	Ляминэктомия + цистэктомия — 4	Рецидив — 50% Нестабильность — 50%
Herrera A. et al., 2005 [6]	20	C1, Th7, L7, S5	Ляминэктомия + цистэктомия — 4 Ляминэктомия + цистэктомия + ЗИФ — 10 Цистэктомия — 6	Рецидив — 60% Неврологический дефицит после операции — 65% Летальность (в связи с основным заболеванием) — 50%
Sengul G. et al., 2008 [17]	5	Th3, L1, S1	Ляминэктомия + цистэктомия — 1 Реконструкция 360° Th10-L2	Рецидив — 60% Параплегия — 40%
Hamdan T.A., 2012 [18]	9	C1, Th5, L1, L/S1, S1	Ляминэктомия + цистэктомия — 6 Ляминэктомия + цистэктомия + ЗИФ — 3	Рецидив — 89% ИОХВ — 56%
Kafaji A. et al., 2013 [9]	36	C1, Th23, L8, L/S4	Ляминэктомия + цистэктомия — 17 Цистэктомия из переднего доступа — 18 Цистэктомия из комбинированного доступа — 1	Рецидив — 89%
Gennari A. et al., 2016 [19]	1	Th-1	Гемиляминэктомия + цистэктомия	Без рецидива 2 года post-op
Gezercan Y. et al., 2017 [5]	8	C/Th1, Th3, Th/L1, L1, L/S1, S1	Ляминэктомия + цистэктомия — 3 Реконстуркция 360° — 2 Цистэктомия + ACCF* — 2 Ляминэктомия + цистэктомия + ЗИФ** — 1	Рецидив — 63%***
Monge-Maillo B. et al., 2019 [3]	17	Th8, Th/L4, L1, L/S3, S1	Ляминэктомия + цистэктомия — 9 Ляминэктомия + цистэктомия + ЗИФ — 8	ИОХВ — 58% Нестабильность — 6%
Saul D. et al., 2020 [20]	1	Th1	Реконструкция 360° Th6-10 (VCR**** Th8)	Без рецидива 1 год post-op
Tian Y. et al., 2020 [21]	1	Th/L1	Ляминэктомия + цистэктомия + ЗИФ — 1	Без рецидива 1 год post-op
Manenti G. et al., 2020 [22]	1	L1	Реконструкция 360° L3-S1 (VCR L5)	Рецидив 14 лет post-op

 

Авторы отмечают, что проведение корпэктомии в ряде случаев технически невыполнимо в связи с интимным расположением кисты и магистральных сосудов. В нашем наблюдении нижний полюс эхинококковой кисты распространялся до апертуры грудной клетки и находился в тесной связи как с париетальной плеврой, так и с v. brachiocephalica dextra. Привлечение в хирургическую бригаду торакального хирурга, обладающего опытом работы на магистральных сосудах, позволило решить данную проблему.

Анализируя сроки рецидива микробного процесса, следует отметить его преимущественную манифестацию в течение 12 мес. после первичной операции [5, 6, 9] при максимальном сроке отдаленного рецидива 14 лет [22].

Заключение

Эхинококковое поражение позвоночника является крайне редким заболеванием, при этом его развитие в период беременности не было описано в литературе до настоящего времени. При планировании хирургического вмешательства следует оценивать анатомическое расположение кисты и при необходимости привлекать к операции смежных специалистов (торакальный, сосудистый хирурги). Трехколонная реконструкция с тотальным удалением разрушенных тел и кистозного компонента как в нашем случае, так и по данным литературы, препятствует развитию рецидива и повышает качество жизни пациентов в отдаленном периоде. Пациенты с эхинококкозом позвоночника требуют длительного послеоперационного наблюдения и курации мультидисциплинарной командой (инфекционист, пульмонолог).

Информированное согласие

Пациентка дала добровольное письменное информированное согласие на публикацию клинического наблюдения.

Заявленный вклад авторов

Наумов Д.Г. — концепция исследования, написание текста, финальная редакция, проведение этапных хирургических вмешательств.

Вишневский А.А. — написание текста рукописи, обзор литературы.

Ткач С.Г. — сбор и анализ клинических данных пациента, наблюдение отдаленного результата, обзор литературы.

Аветисян А.О. — сбор и анализ клинических данных пациента, обзор литературы, участие в проведении первого хирургического вмешательства.

Все авторы прочли и одобрили финальную версию рукописи статьи. Все авторы согласны нести ответственность за все аспекты работы, чтобы обеспечить надлежащее рассмотрение и решение всех возможных вопросов, связанных с корректностью и надежностью любой части работы.

Конфликт интересов

Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.

Об авторах

Денис Георгиевич Наумов

ФГБУ «Санкт-Петербургский научно-исследовательский институт фтизиопульмонологии» Минздрава России; ФГБОУ ВПО «Санкт-Петербургский государственный университет»

Автор, ответственный за переписку.
Email: dgnaumov1@gmail.com
ORCID iD: 0000-0002-9892-6260

канд. мед. наук, заведующий отделением хирургии позвоночника, старший научный сотрудник, ассистент кафедры общей хирургии

Россия, Санкт-Петербург; Санкт-Петербург

Аркадий Анатольевич Вишневский

ФГБУ «Санкт-Петербургский научно-исследовательский институт фтизиопульмонологии» Минздрава России

Email: vichnevsky@mail.ru
ORCID iD: 0000-0002-9186-6461

д-р мед. наук, ведущий научный сотрудник, нейрохирург отделения хирургии позвоночника

Россия, Санкт-Петербург

Сергей Геннадьевич Ткач

ФГБОУ ВПО «Санкт-Петербургский государственный университет»

Email: tkach2324sergei@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0001-7135-7312

врач-ординатор

Россия, Санкт-Петербург

Армен Оникович Аветисян

ФГБУ «Санкт-Петербургский научно-исследовательский институт фтизиопульмонологии» Минздрава России

Email: avetisyan.armen7@gmail.com
ORCID iD: 0000-0003-4590-2908

канд. мед. наук, заведующий туберкулезным легочно-хирургическим (торакальным) отделением, старший научный сотрудник

Россия, Санкт-Петербург

Список литературы

Дополнительные файлы