Traumatology and Orthopedics of RussiaTraumatology and Orthopedics of RussiaТравматология и ортопедия России2311-29052542-0933Vreden National Medical Research Center of Traumatology and Orthopedics130810.21823/2311-2905-2019-25-3-143-152Case ReportsСлучаи из практикиCase ReportsPseudoaneurysms of the Lower Extremity Vessels as a Complication of Hereditary Exostose Chondrodysplasia in Adolescents (Two Case Reports)Ложные аневризмы сосудов нижних конечностей как осложнение наследственной экзостозной хондродисплазии у подростков (два клинических случая)ZatravkinaT. Yu.ЗатравкинаТ. Ю.
Russian Federation

Cand. Sci. (Med.), Researcher

Saratov

канд. мед. наук, научный сотрудник

Саратов

t.zatravkina@rambler.ruBurovYu. A.БуровЮ. А.
Russian Federation

Dr. Sci. (Med.), Head of the First Vascular Department

Saratov

д-р мед. наук

Саратов

ShanitsynI. N.ШаницынИ. Н.
Russian Federation

Researcher

Saratov

научный сотрудник

Саратов

MaksyushinaT. D.МаксюшинаТ. Д.
Russian Federation

Head of Department of X-Ray Diagnostics

Saratov

заведующая отделением лучевой диагностики, Научно-исследовательский институт травматологии, ортопедии инейрохирургии

Саратов

TitovaYu. I.ТитоваЮ. И.
Russian Federation

Radiologist

Saratov

врач-рентгенолог

 Саратов

SuminD. Yu.СуминД. Ю.
Russian Federation

Researcher

Saratov

младший научный сотрудник

Саратов

IonovaT. A.ИоноваТ. А.
Russian Federation

Ultrasound Doctor

Saratov

врач ультразвуковой диагностики

Саратов

MironovI. A.МироновИ. А.
Russian Federation

Vascular Surgeon

Saratov

врач сосудистый хирург

Саратов

Research Institute of Traumatology, Orthopedics and Neurosurgery, Razumovsky Saratov State Medical UniversityНаучно-исследовательский институт травматологии, ортопедии и нейрохирургии, ФГБОУ ВО «Саратовский государственный медицинский университет им. В.И. Разумовского»Gordeev Saratov Clinical City Hospital No1ГУЗ «Саратовская городская клиническая больница №1 им. Ю.Я. Гордеева»Gordeev Saratov Clinical City Hospital No. 1ГУЗ «Саратовская городская клиническая больница №1 им. Ю.Я. Гордеева»181020192531431521710201917102019https://journal.rniito.org/jour/article/view/1308

The article describes two clinical cases of vascular complications related to hereditary exostose chondrodysplasia of the lower limbs in children. Despite early diagnostics the newgrowth was not timely removed. The anatomical localization of the exostoses in the vicinity of the main arterial trunks resulted in formation of pseudo-aneurysms due to a prolonged exposure of the vascular wall to the actively growing bone formations. After diagnostic imaging (ultrasonography and Doppler sonography, CT angiography, MR angiography of the vessels in the lower extremities) the authors performed a simultaneous resection of the femoral artery aneurysm with autovenous grafting and total resection of exostoses in both cases. Late follow up of both patients demonstrated vascular permeability at the graft site and no symptoms of stenosis were observed.

Авторы представили описание двух клинических случаев сосудистых осложнений наследственной экзостозной хондродисплазии нижних конечностей у пациентов детского возраста. Несмотря на раннюю диагностику, патологические очаги не были своевременно удалены. Анатомическая локализация экзостозов вблизи крупных артериальных стволов привела к формированию ложных аневризм вследствие длительного воздействия на сосудистую стенку интенсивно растущими костными образованиями. После проведения ультрасонография и МР-ангиографии сосудов нижних конечностей с доплерографией, а также КТ-ангиографии обоим пациентам была выполнена одномоментная резекция аневризмы бедренной артерии с аутовенозным протезированием и краевой резекцией экзостозов. В отдаленном послеоперационном периоде в обоих случаях зона трансплантата проходима, признаков стеноза выявлено не было.

exostose chondrodysplasiafemoral artery pseudoaneurysmchildrenэкзостозная хондродисплазияложная аневризма бедренной артерииаутовенозное протезированиедетигосударственное бюджетное финансирование1. Волков М.В. Болезни костей у детей. М. : Медицина, 1974. с. 139-141.2. Юкина Г.П. Изменения в тазобедренных суставах при экзостозной хондродисплазии. Ортопедия, травматология и протезирование. 1971;(6):47-49.3. Зацепин С.Т. Костная патология взрослых. М : Медицина; 2001. с. 226-233.4. Jaffe H.L. Tumors and tumorous conditions of the bones and joints. Philadelphia : Lea & Febiger; 1958. р. 143-168.5. Lichtenstein L., Bernstein D. Unusual benign and malignant chondroid tumors of bone. A survey of some mesenchymal cartilage tumors and malignant chondroblastictumors, including a few multicentric ones, as well as many atypical benign chondroblastomas and chondromyxoid fibromas. Cancer.1959;12:1142-1157.doi: 10.1002/1097-0142(195911/12)12:6<1142::aidcncr2820120610>3.0.co;2-d6. Safary A., Limlosch J., Baillon J. [Exostosing disease. One case report. Review of the literature]. Acta Orthop Belg. 1978;44(4):485-495. (In French).7. Stickens D., Broun D., Evans G.A. EX T genes are differentially expressed in bones and cartilage during mouse embryogenesis. Dev Dyn. 2000. 218(3):452-464. doi: 10.1002/1097-0177(200007)218:3<452::AIDDVDY1000>3.0.CO ;2-P.8. Trivedi H., Link T.M., O’Donnell R.J., Horvai A.E., Motamedi D. Multiple hereditary exostoses: A pseudoaneurysm masquerading as tumor. Radiology Case. 2016;10(8):50-59. doi: 10.3941/jrcr.v10i8.2849.9. Onan B., Onan I.S., Guner Y., Yeniterzi M. Peroneal nerve palsy caused by popliteal pseudoaneurysm in a child with hereditary multiple exostosis. Ann Vasc Surg. 2014;28(4): 1037.e5-9. doi: 10.1016/j.avsg.2013.08.018.10. Vasseur M.A., Fabre O. Vascular complications of osteochondromas. J Vasc Surg. 2000;31(3):532-538.11. Boyacioğlu K., Kayalar N., Sarioğlu S., Yildizhan I., Mert B., Erentuğ V. Popliteal artery pseudoaneurysm associated with solitary osteochondromatosis. Vascular. 2014;22(4):286-289. doi: 10.1177/1708538113486784.12. Pellenc Q., Capdevila C., Julia P., Fabiani J.N. Ruptured popliteal artery pseudoaneurysm complicating a femoral osteochondroma in young patient. J Vasc Surg. 2012;55(4):1164-1165. doi: 10.1016/j.jvs.2011.01.060.13. Malhotra A., Moolchand S., Goel H.K., Yadav B.S. Superficial femoral artery pseudo aneurysm: A rare vascular complication of exostoses. Ind J Thorac Cardiovasc Surg. 2009;25:205-207.14. Raherinantenaina F., Rakoto-Ratsimba H.N., Rajaonanahary T.M. Management of extremity arterial pseudoaneurysms associated with osteochondromas. Vascular. 2016;24(6):628-637. doi: 10.1177/1708538116634532.